外傷性頸動(dòng)脈海綿竇瘺誤診為眼眶蜂窩織炎病例報(bào)告
外傷性頸動(dòng)脈海綿竇瘺（traumatic carotid?cavernous fistula，TCCF）多與交通事故傷、墜落傷以及面部銳器傷有關(guān)，主要表現(xiàn)有搏動(dòng)性突眼、眼球震顫與顱內(nèi)雜音、進(jìn)行性視力障礙、眼外肌麻痹以及鼻衄、顱內(nèi)出血或缺血等。但不具備典型癥狀的TCCF則易誤診誤治。本文報(bào)道1例TCCF，曾誤診為眼眶蜂窩織炎。
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1.?病例資料
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男性，49歲，因左眼前突、紅腫并疼痛3 d入住眼科。病人入院前3 d無(wú)明顯誘因出現(xiàn)左眼紅腫、疼痛伴睜眼困難，視物模糊、流淚、眼脹；無(wú)黑影飄動(dòng)、視物變形、視野缺損，無(wú)眩光、眩暈及眼前閃光感，亦無(wú)夜晝盲、復(fù)視及結(jié)膜囊膿性分泌物等。
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眼科檢查：左眼光感（無(wú)法矯正），色覺(jué)正常，光定位準(zhǔn)確；眼球各方向運(yùn)動(dòng)受限，眼球前突，眼瞼高度紅腫、壓痛，球結(jié)膜充血、水腫，部分球結(jié)膜脫出瞼裂外，角膜霧濁，前房深淺正常，虹膜紋理清楚，無(wú)前后粘連；左側(cè)瞳孔直徑5 mm，對(duì)光反射消失。
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CT檢查示左眼球突出，眼瞼腫脹、增厚，眼外肌增粗，玻璃體、晶狀體清晰，左眼球后脂肪組織內(nèi)見少許絮狀低密度影；MRI示左球后軟組織腫脹，見片狀長(zhǎng)T1、長(zhǎng)T2信號(hào)，正常眶壁骨質(zhì)。CT、MRI考慮左眼球后炎性滲出，左眼眶蜂窩織炎。為排除顱內(nèi)病變邀請(qǐng)神經(jīng)外科會(huì)診，體格檢查：無(wú)波動(dòng)性突眼，眼球觸診無(wú)震顫體征，眼部及全顱聽診未聞及雜音；左眼球固定，直接對(duì)光反射消失，間接光反射存在，否認(rèn)顱內(nèi)雜音。追問(wèn)病史，4個(gè)月前曾駕駛摩托車摔傷左側(cè)面部，傷后約1個(gè)月左眼有短暫（具體時(shí)間不詳）脹痛不適，同期有無(wú)顱內(nèi)雜音不確定；曾有多家眼科就診史，相應(yīng)治療后眼部疼痛消失，未做進(jìn)一步檢查。
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神經(jīng)外科建議行CTA檢查，結(jié)果示左眼眶見不規(guī)則片狀軟組織密度影包繞，其內(nèi)見多支迂曲血管影，左眼上靜脈增粗，呈動(dòng)脈樣強(qiáng)化，證實(shí)左側(cè)頸動(dòng)脈海綿竇瘺存在。行DSA檢查：左頸內(nèi)動(dòng)脈遠(yuǎn)端供血良好，海綿竇段見一細(xì)小破裂口，眼靜脈動(dòng)脈化，周圍毛細(xì)血管早期顯影，同側(cè)眼動(dòng)脈顯示不清，未見其他靜脈及靜脈竇引流。DSA確診TCCF后，同期在氣管插管全身麻醉下行海綿竇瘺栓塞治療。考慮到瘺口較小，可脫球囊難以送入海綿竇腔，決定使用彈簧圈栓塞。
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路徑圖引導(dǎo)下將Headway導(dǎo)管送入海綿竇腔，依次植入MicroPlex 18 7mm×30 cm彈簧圈3枚，造影見瘺口封堵不全，眼靜脈仍有引流，但血流變緩，再注射Glubran2外科膠3 ml，再次造影見眼靜脈引流消失，眼動(dòng)脈顯影良好，瘺口完全封堵。術(shù)后無(wú)并發(fā)癥。術(shù)后1周結(jié)膜水腫消失，突眼癥狀明顯減輕；睜閉眼自如，左側(cè)瞳孔直徑5 mm，無(wú)視力，直接光反射消失，間接光反射存在；右側(cè)直接光反射存在，間接光反射消失。
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圖1 外傷性頸動(dòng)脈海綿竇瘺栓塞治療前后表現(xiàn)A. 栓塞前眼球前突結(jié)膜水腫；B. 栓塞前眼球CT 影像；C.栓塞前CTA，示海綿竇瘺小漏口；D. 栓塞前DSA，示眼靜脈動(dòng)脈化毛細(xì)血管擴(kuò)張；E. 栓塞術(shù)中DSA，彈簧圈植入瘺口封堵不全；F. 栓塞后DSA，瘺口消失；G. 栓塞后1 周結(jié)膜水腫消褪突眼明顯減輕
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2.?討論
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2.1 海綿竇瘺分型
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依據(jù)血管造影瘺口的解剖表現(xiàn)，Barrow 等將其分為A、B、C、D 四種類型，臨床上Barrow A型最為常見，多與外傷有關(guān)。本文病例4個(gè)月前摔傷顱面部，病程中以眼部脹痛為主訴，直到入院前3 d方出現(xiàn)突眼、結(jié)膜水腫等癥狀，并且此時(shí)不伴有眼球搏動(dòng)以及顱內(nèi)雜音等TCCF典型癥狀，亦無(wú)顱內(nèi)出血、缺血及蛛網(wǎng)膜下腔出血，始終以進(jìn)行性視力下降而多家眼科就診，均未考慮眼部以外疾病存在，直至誤以“眼眶蜂窩織炎”住院治療，后經(jīng)CTA及DSA檢查才最終確診為Barrow A型海綿竇瘺。
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2.2 治療選擇
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TCCF治療的主要目的在于保護(hù)和挽救視力，消除癥狀，防止腦出血或腦缺血，最佳治療方法是既能閉塞瘺口，又能保留頸內(nèi)動(dòng)脈通暢，可脫性球囊栓塞技術(shù)已被國(guó)內(nèi)外推薦為本病的首選治療方法。對(duì)于非優(yōu)勢(shì)血流的海綿竇瘺、在無(wú)腦皮質(zhì)靜脈引流情況下，可采取保守治療或間斷壓迫頸總動(dòng)脈的方法，有10%~60%的病人病情可緩解甚至治愈，如果伴有皮層靜脈引流，特別是已有出血者應(yīng)視為頸總動(dòng)脈壓迫的禁忌癥。
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對(duì)于高流量TCCF應(yīng)采取積極治療措施，以避免災(zāi)難性后果。血管內(nèi)可脫性球囊栓塞法為目前治療TCCF首選，但對(duì)于小瘺口、流量較低TCCF來(lái)講，目前可脫球囊難以漂入海綿竇腔內(nèi)，從而有栓塞上的難度和局限性，單純使用彈簧圈栓塞，費(fèi)用較高。本文病例采用MicroPlex 187mm×30 cm彈簧圈輔助Glubran2外科膠栓塞達(dá)到滿意治療效果，既節(jié)約成本，亦降低費(fèi)用。當(dāng)然相同疾病可能有多種多樣的并不完全一致的臨床表現(xiàn)，選擇何種治療策略還要因病而異。
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2.3 經(jīng)驗(yàn)及教訓(xùn)
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顱面部損傷（尤其是合并顱底骨折）后，出現(xiàn)搏動(dòng)性突眼、顱內(nèi)雜音、結(jié)膜水腫等典型癥狀，可確診TCCF。需要注意的是，典型癥狀與動(dòng)脈破口大小、位置以及靜脈回流方向密切相關(guān)，當(dāng)破口較小或者眼靜脈為非優(yōu)勢(shì)引流時(shí)，TCCF主要癥狀可能并不同期發(fā)生，從而導(dǎo)致誤診。本文病例顱面部外傷后4個(gè)月內(nèi)，始終未出現(xiàn)上述癥狀，反復(fù)以眼部疼痛不適、視力逐漸下降而多家眼科就診，貽誤最佳治療時(shí)機(jī)，造成無(wú)可挽回后果。
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經(jīng)驗(yàn)與教訓(xùn)：①提高外傷性眼部疾病認(rèn)識(shí)，警惕不典型TCCF。發(fā)生顱面部嚴(yán)重創(chuàng)傷后，與其相關(guān)學(xué)科都要高度重視，宜詳細(xì)追問(wèn)病史、注重診斷與鑒別診斷才能避免誤診誤治。本例因延誤治療而失明，教訓(xùn)深刻。②高度重視病程中短暫、甚至是一過(guò)性癥狀體征并深入分析判斷，對(duì)及時(shí)確定診斷有幫助。本文病例早期曾出現(xiàn)過(guò)夜間顱內(nèi)雜音，但不久即消失，未引起足夠重視，以至于多次就診忽略這一重要癥狀，是誤診關(guān)鍵因素。③雖然CT（CTA）、MRI（MRA）、TCD可以輔助TCCF診斷，但金標(biāo)準(zhǔn)仍然是DSA。因此，若條件允許，被高度懷疑TCCF者，宜早期進(jìn)行TCD、CTA或者DSA檢查，送檢時(shí)務(wù)必要重點(diǎn)描述主要癥狀、體征以及臨床診斷意向，以供影像醫(yī)師參考。本例影像誤診“左眼眶內(nèi)蜂窩織炎”與缺少溝通不無(wú)關(guān)系。
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總之，TCCF自然病程中少有自愈機(jī)會(huì)，一經(jīng)診斷，應(yīng)積極予以治療，不管選用何種技術(shù)手段，要以消除異常動(dòng)靜脈交通、糾正海綿竇血流動(dòng)力學(xué)異常、改善眼部癥狀以及防止腦出血或缺血、保證遠(yuǎn)端腦組織正常血供為原則，早期診斷、早期治療是獲得良好預(yù)后的關(guān)鍵與保證。對(duì)于小瘺口TCCF，電解脫彈簧圈輔以外科膠注射栓塞效果良好，且安全可靠，不但提高手術(shù)成功率，而且亦降低治療成本。
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